Investigações

Primeiras investigações a serem solicitadas

tempo de tromboplastina parcial ativada (TTPa)

Exame
Resultado
Exame

Caso o TTPa seja prolongado e corrija com a mistura, deve-se solicitar um ensaio de fator VIII e/ou IX para confirmar o diagnóstico.[38][61]

Caso o diagnóstico seja clinicamente suspeito, mesmo com TTPa não prolongado, os ensaios dos fatores VIII e IX devem ser solicitados.

Resultado

geralmente prolongado; pode não estar prolongado nos casos leves (níveis de fator >30%); o TTPa será falsamente encurtado nos pacientes com hemofilia A que estiverem recebendo profilaxia com emicizumabe e não deve ser usado para o monitoramento (exceto nos raros casos em que há suspeita de desenvolvimento de anticorpos antiemicizumabe [o TTPa estará inapropriadamente prolongado quando o efeito do emicizumabe estiver ausente]); o efeito do emicizumabe no encurtamento do TTPa persistirá por até 6 meses após a descontinuação

ensaio dos fatores VIII e IX do plasma

Exame
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Exame

Os níveis do fator VIII ou IX são usados para estabelecer o diagnóstico e a gravidade.

Um ensaio de coagulação de um estágio ou dois estágios é usado.

O método de um estágio é mais usado por ser simples e prontamente automatizado.

O método de dois estágios é mais difícil de realizar.

Outra técnica é o ensaio de substrato cromogênico, baseado na ativação do fator X dependente do fator VIII (para o ensaio do fator VIII) e na ativação do fator X dependente do fator IX (para o ensaio do fator IX). O ensaio cromogênico é semelhante ao ensaio de coagulação em dois estágios.

O fenótipo do sangramento geralmente está diretamente correlacionado ao nível do fator VIII ou IX. No entanto, alguns casos de hemofilia A leve podem apresentar níveis discrepantes de fator VIII quando avaliados pelos ensaios cromogênicos e de um estágio.[38][61] A correlação do nível de fator VIII por esses ensaios com o fenótipo de sangramento é importante.

Na hemofilia adquirida, os níveis do fator VIII são baixos.

Resultado

níveis reduzidos ou ausentes de fator VIII ou IX; a gravidade é baseada no nível do fator presente; grave: <0.01 unidades internacionais/mL, moderado: 0.01 a 0.05 unidades internacionais/mL, leve: >0.05, mas <0.40 unidades internacionais/mL; em pacientes com hemofilia A recebendo profilaxia com emicizumabe, a avaliação da atividade do fator VIII deve ser realizada por ensaio cromogênico usando reagentes bovinos; o efeito de emicizumabe no ensaio baseado em TTPa persistirá por até 6 meses após a descontinuação

estudo misto

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Exame

Um estudo misto (incubando o plasma do paciente com plasma normal por 2 horas a 37 °C [98.6°F] e com a repetição do TTPa) é solicitado caso o TTPa seja prolongado.[38][61]

A correção do TTPa com estudo misto sugere deficiência do fator de coagulação, enquanto a falta de correção sugere a presença de um inibidor de coagulação.

Em pacientes com anticorpos inibitórios contra o fator VIII (na hemofilia congênita ou adquirida), o TTPa prolongado não pode ser corrigido pela incubação do plasma do paciente com plasma normal por 2 horas a 37 °C (98.6°F) devido à presença de inibidor do fator VIII dependente de tempo e temperatura.

Resultado

TTPa corrigido; em pacientes com hemofilia A que recebem profilaxia com emicizumabe, o TTPa será falsamente reduzido, de forma que o estudo misto não poderá ser interpretado; o efeito de emicizumabe sobre o TTPa persistirá por até 6 meses após a descontinuação

Hemograma completo

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Realizado para descartar trombocitopenia como causa do sangramento.

Pode haver anemia quando há sangramento significativo.

Resultado

geralmente normal; hemoglobina (Hb) baixa com sangramento intenso ou prolongado

tempo de protrombina (TP)

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Realizado para avaliar as vias extrínseca e comum da coagulação.

Resultado

normal

ensaio do fator de von Willebrand do plasma

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Realizado para descartar a doença de von Willebrand.

Resultado

normal

ensaio dos fatores V e VII do plasma

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Com TP prolongado, deve-se realizar o ensaio do fator VII; o ensaio do fator V também deve ser realizado para descartar a deficiência hereditária e combinada (autossômica recessiva) dos fatores V e VIII.

Resultado

normal

ensaio dos fatores XI e XII do plasma

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Quando o TTPa está prolongado, mas os fatores VIII e IX estão normais, deve-se verificar o ensaio dos fatores XII e XI.

Resultado

normal

tempo de fechamento/tempo de sangramento e estudos de agregação plaquetária

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Realizados para avaliar a função plaquetária.

Resultado

normal

aminotransferases hepáticas séricas (aspartato aminotransferase [AST] e alanina aminotransferase [ALT])

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Exame

Exame realizado como parte da investigação inicial porque a disfunção hepática pode contribuir para TP e TTPa prolongados.

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normal

radiografias simples de locais ósseos específicos

Exame
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As radiografias são tradicionalmente usadas para descrever a progressão clínica da artropatia.[34]

A ressonância nuclear magnética (RNM) e a ultrassonografia podem detectar sangramento de tecidos moles e suas consequências em estágio inicial.

A RNM pode ser útil para avaliar se um paciente é candidato a procedimentos cirúrgicos, como sinovectomia, artroplastia ou fusão da articulação.

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podem demonstrar achados de sangramento articular agudo (hemartrose) ou alterações ósseas mais consistentes com artropatia crônica

análise de mutação de fator VIII ou IX pré-natal por amniocentese ou biópsia de vilosidade coriônica (BVC)

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Mulheres que sejam portadoras, com risco de dar à luz uma criança com hemofilia, podem solicitar um diagnóstico pré-natal.

A presença de ácido desoxirribonucleico (DNA) do feto no sangue materno pode ser detectada em até 4 a 5 semanas de gestação, o que permite a determinação do sexo masculino. O sexo também pode ser determinado por ultrassonografia no início da 11ª a 13ª semanas de gestação.

A análise do cromossomo X baseada no DNA para identificar uma mutação genética específica pode ser realizada na amniocentese ou na biópsia da vilosidade coriônica (BVC). A amniocentese geralmente é realizada após a 15ª semana de gestação, enquanto a BVC pode ser realizada entre a 10ª e a 14ª semana. Uma anormalidade nos membros foi associada à BVC realizada antes de 10 semanas de gestação, e a mãe deve ser orientada sobre o pequeno risco de aborto espontâneo com BVC e amniocentese. Se a mutação for conhecida, poderá ser realizada uma análise de mutação direta. Se a mutação ainda não for conhecida, poderá ser realizado o sequenciamento do gene para determinar a presença de mutação. O diagnóstico genético pré-implantacional em embriões precoces também é possível.[38][59]

Resultado

mutação genética específica identificada

Investigações a serem consideradas

tomografia computadorizada (TC) de crânio ou pescoço

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Pode ser solicitada para avaliação de sangramento agudo (por exemplo, avaliação de suspeita de hemorragia intracraniana ou sangramento próximo às vias aéreas).

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pode demonstrar sangramento agudo

RNM de crânio ou pescoço

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Exame

Pode ser solicitada para avaliação de sangramento agudo (por exemplo, avaliação de suspeita de hemorragia intracraniana ou sangramento próximo às vias aéreas).

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pode demonstrar sangramento agudo

ultrassonografia abdominal ou TC abdominopélvica

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Podem ser necessários para avaliação de sangramento intra-abdominal agudo ou se houver suspeita de sangramento no músculo iliopsoas.

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pode demonstrar sangramento intra-abdominal agudo

endoscopia digestiva alta ou colonoscopia

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Pode ser solicitada para avaliação de hemorragia digestiva baixa ou alta aguda.

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pode demonstrar hemorragia digestiva aguda

análise de mutação de fator VIII ou IX no sangue

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Análise baseada no DNA dos genes do fator VIII ou IX para identificar uma mutação genética específica.

Para estabelecer a precisão diagnóstica, a gravidade clínica e o risco de desenvolvimento de inibidores.

Recomendada para pacientes com diagnóstico de hemofilia A ou B, parentes do sexo masculino afetados e parentes do sexo feminino com risco de serem portadoras. O aconselhamento genético deve ser fornecido antes e depois da testagem.[35]

Os pacientes portadores de hemofilia B com mutações genéticas resultantes de deleções requerem observação cuidadosa, pois podem desenvolver anafilaxia e/ou síndrome nefrótica quando o fator IX é infundido.[36] Geralmente, a reação alérgica ao fator IX indica que o paciente está desenvolvendo ou desenvolveu um inibidor do fator IX.

A análise de mutação deve ser realizada em centros especializados, com experiência em teste genético de hemofilia.[35]

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mutação genética específica identificada

teste de rastreamento de inibidor de fator VIII ou IX do plasma

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A comparação da atividade de fator VIII ou IX no paciente e em misturas de controle demonstra a ausência ou presença de um inibidor.

Um teste de rastreamento deve ser realizado a cada 3 a 12 meses, ou antes se o quadro clínico sugerir o desenvolvimento de inibidores.

Na hemofilia adquirida, os níveis do fator VIII são baixos, com inibidor do fator VIII detectável.

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pode ser negativo ou positivo

ensaio de inibidor de Bethesda/ensaio de inibidor de Bethesda modificado (em amostra de plasma)

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Realizado se o teste de rastreamento de inibidor do fator VIII ou IX no sangue for positivo.[38][61]

O ensaio de inibidor de Bethesda (ou um dos ensaios modificados com sensibilidade aprimorada, como o ensaio de inibidor de Bethesda modificado por Nijmegen ou o ensaio de inibidor de Bethesda-Nijmegen modificado pelos Centros de Controle e Prevenção de Doenças [CDC] incorporando o pré-aquecimento do plasma de teste a 56°C [132.8°F] por 30 minutos) mede a quantidade de anticorpos presente na amostra do paciente (em unidades Bethesda [UB]).[55][56]

O ensaio é realizado misturando-se o plasma do paciente é a uma quantidade conhecida de fator VIII ou IX. Após um período de incubação de 2 horas a 37 °C (98.6 °F), determina-se a atividade residual do fator VIII ou IX. O ensaio de Bethesda-Nijmegen modificado pelo CDC quantifica de maneira precisa os inibidores, mesmo quando o paciente recebe concentrados de fator, sem a necessidade de um período de washout.

Os anticorpos inibitórios são classificados como de baixo (<5 UB) ou alto título (>5 UB), conforme a quantidade presente do inibidor.

Os inibidores também podem ser quantificados usando o método de ensaio de inibidor de Bethesda do substrato cromogênico, que tem a vantagem de reduzir a falsa positividade.[57]

Resultado

inibidor de baixa resposta: persistentemente <5 unidades Bethesda/mL (UB/mL); inibidor de alta resposta: ≥5 UB/mL em qualquer momento no passado na ausência de indução de imunotolerância; em pacientes que recebem emicizumabe, o ensaio de Bethesda deve ser realizado por ensaio cromogênico usando reagentes bovinos

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