O tratamento envolve a prevenção da infecção com profilaxia antimicrobiana. É necessário o monitoramento vigilante para infecção, pois os pacientes podem apresentar poucos sintomas apesar de uma infecção grave ativa. Medidas terapêuticas imediatas são indicadas em decorrência da heterogeneidade e da seriedade da infecção. Recomenda-se a consulta precoce com médicos experientes no cuidado da doença granulomatosa crônica.
Infecções ativas
Se estiverem disponíveis, os procedimentos para auxiliar na identificação do organismo infectante, como uma biópsia cirúrgica dos locais infectados ou lavagem broncoalveolar, são recomendados antes do tratamento. O tratamento imediato de qualquer infecção deve ser realizado em consulta com especialistas em imunologia e doenças infecciosas, pois as infecções exigem terapia agressiva e prolongada. O tratamento inicial inclui ampla cobertura intravenosa de Staphylococcus aureus e patógenos Gram-negativos como Serratia marcescens e Burkholderia cepacia. Uma ampla cobertura antifúngica precoce costuma também ser necessária, especificamente para espécies de Aspergillus; voriconazol, posaconazol ou anfotericina lipossomal são os agentes de escolha; o itraconazol é uma alternativa.[60]Herbrecht R, Denning DW, Patterson TF, et al. Voriconazole versus amphotericin B for primary therapy of invasive aspergillosis. N Engl J Med. 2002 Aug 8;347(6):408-15.
https://www.nejm.org/doi/full/10.1056/NEJMoa020191#t=article
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12167683?tool=bestpractice.com
[61]Antachopoulos C, Walsh TJ, Roilides E. Fungal infections in primary immunodeficiencies. Eur J Pediatr. 2007 Nov;166(11):1099-117.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17551753?tool=bestpractice.com
[62]Seger RA. Modern management of chronic granulomatous disease. Br J Haematol. 2008 Feb;140(3):255-66.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18217895?tool=bestpractice.com
Assim que o organismo for identificado, a terapia direcionada pode ser iniciada.
As transfusões de granulócitos podem ser consideradas o "último recurso" para as infecções que representam risco de vida.[63]Bielorai B, Toren A, Wolach B, et al. Successful treatment of invasive aspergillosis in chronic granulomatous disease by granulocyte transfusion followed by peripheral blood stem cell transplantation. Bone Marrow Transplant. 2000 Nov;26(9):1025-8.
https://www.nature.com/bmt/journal/v26/n9/full/1702651a.html
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11100285?tool=bestpractice.com
[64]Yomtovian R, Abramson J, Quie P, et al. Granulocyte transfusion therapy in chronic granulomatous disease. Report of a patient and review of the literature. Transfusion. 1981 Nov-Dec;21(6):739-43.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7314224?tool=bestpractice.com
[65]Ozsahin H, von Planta M, Muller I, et al. Successful treatment of invasive aspergillosis in chronic granulomatous disease by bone marrow transplantation, granulocyte colony-stimulating factor-mobilized granulocytes, and liposomal amphotericin B. Blood. 1998 Oct 15;92(8):2719-24.
https://bloodjournal.hematologylibrary.org/cgi/content/full/92/8/2719
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/9763555?tool=bestpractice.com
[66]Ikinciogullari A, Dogu F, Solaz N, et al. Granulocyte transfusions in children with chronic granulomatous disease and invasive aspergillosis. Ther Apher Dial. 2005 Apr;9(2):137-41.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15828925?tool=bestpractice.com
[67]Stroncek DF, Leonard K, Eiber G, et al. Alloimmunization after granulocyte transfusions. Transfusion. 1996 Nov-Dec;36(11-12):1009-15.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/8937413?tool=bestpractice.com
[53]Bonilla FA, Khan DA, Ballas ZK, et al. Practice parameter for the diagnosis and management of primary immunodeficiency. J Allergy Clin Immunol. 2015 Nov;136(5):1186-205.e1-78.
https://www.doi.org/10.1016/j.jaci.2015.04.049
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/26371839?tool=bestpractice.com
Os benefícios a curto prazo do fornecimento de granulócitos funcionais devem ser ponderados em relação ao risco da exposição a antígenos estranhos (por exemplo, antígeno leucocitário humano [HLA]). A aloimunização está associada com o risco de reações de transfusão e pode comprometer um futuro transplante de células-tronco hematopoiéticas.[67]Stroncek DF, Leonard K, Eiber G, et al. Alloimmunization after granulocyte transfusions. Transfusion. 1996 Nov-Dec;36(11-12):1009-15.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/8937413?tool=bestpractice.com
O uso de gamainterferona no tratamento de infecções em pacientes com doença granulomatosa crônica não tem sido muito estudado e permanece controverso, embora alguns especialistas apoiem seu uso em pacientes gravemente doentes, na esperança de oferecer algum benefício.[44]Fischer A, Segal AW, Seger R, et al. The management of chronic granulomatous disease. Eur J Pediatr. 1993 Nov;152(11):896-9.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/8276018?tool=bestpractice.com
Pode ser necessária a drenagem cirúrgica ou radiológica do tecido infectado para infecções que representam risco de vida.
Abscessos hepáticos
Abscessos hepáticos são tratados com antibióticos em conjunto com corticosteroides, embora eles possam requerer drenagem cirúrgica ou excisão e são frequentemente associados a complicações.[68]Leiding JW, Freeman AF, Marciano BE, et al. Corticosteroid therapy for liver abscess in chronic granulomatous disease. Clin Infect Dis. 2012 Mar 1;54(5):694-700.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3275758
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22157170?tool=bestpractice.com
[69]Straughan DM, McLoughlin KC, Mullinax JE, et al. The changing paradigm of management of liver abscesses in chronic granulomatous disease. Clin Infect Dis. 2018 Apr 17;66(9):1427-34.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/29145578?tool=bestpractice.com
Deve-se considerar a excisão e drenagem cirúrgicas definitivas em pacientes que não respondem a antibióticos e corticoterapia.[53]Bonilla FA, Khan DA, Ballas ZK, et al. Practice parameter for the diagnosis and management of primary immunodeficiency. J Allergy Clin Immunol. 2015 Nov;136(5):1186-205.e1-78.
https://www.doi.org/10.1016/j.jaci.2015.04.049
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/26371839?tool=bestpractice.com
O S aureus é normalmente a etiologia.[14]Lublin M, Bartlett DL, Danforth DN, et al. Hepatic abscess in patients with chronic granulomatous disease. Ann Surg. 2002 Mar;235(3):383-91.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1422444/?tool=pubmed
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11882760?tool=bestpractice.com
A drenagem percutânea pode ser útil.
Foi relatado o uso de granulócitos de doadores normais injetados nas lesões, bem como infusões de granulócitos sistêmicos e administração de gamainterferona.[70]Lekstrom-Himes JA, Holland SM, DeCarlo ES, et al. Treatment with intralesional granulocyte instillations and interferon-gamma for a patient with chronic granulomatous disease and multiple hepatic abscesses. Clin Infect Dis. 1994 Oct;19(4):770-3.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7803648?tool=bestpractice.com
O tratamento com antibiótico e antifúngico sistêmicos é recomendado no pós-operatório nos pacientes a serem submetidos à cirurgia.
Sequelas gastrointestinais ou geniturinárias
Enterocolite, obstrução gastrointestinal ou obstrução geniturinária secundárias à formação de granuloma são complicações possíveis. Se a enterocolite for de natureza infecciosa, então os antibióticos são justificados. No entanto, na doença granulomatosa crônica, os pacientes geralmente sofrem de doença intestinal semelhante à Crohn e a base da terapia é a imunossupressão, mais frequentemente com sulfassalazina (ou um aminossalicilato alternativo) para doença leve ou corticosteroides para doença grave e exacerbações. Outros agentes imunossupressores mais potentes também podem ser usados, embora seja necessária cautela com a terapia antifator de necrose tumoral (anti-TNF) devido à alta taxa de complicações.[71]Uzel G, Orange JS, Poliak N, et al. Complications of tumor necrosis factor-α blockade in chronic granulomatous disease-related colitis. Clin Infect Dis. 2010 Dec 15;51(12):1429-34.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3106244
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21058909?tool=bestpractice.com
A maioria das obstruções de víscera oca pode ser tratada com corticosteroides, embora indique-se a cirurgia para obstrução sem resolução ou fístulas graves.[8]Marciano BE, Rosenzweig SD, Kleiner DE, et al. Gastrointestinal involvement in chronic granulomatous disease. Pediatrics. 2004 Aug;114(2):462-8.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15286231?tool=bestpractice.com
[10]Huang A, Abbasakoor F, Vaizey CJ. Gastrointestinal manifestations of chronic granulomatous disease. Colorectal Dis. 2004 Aug;2(8):690-5.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16970572?tool=bestpractice.com
[13]Walther MM, Malech H, Berman A, et al. The urological manifestations of chronic granulomatous disease. J Urol. 1992 May;147(5):1314-8.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/1569675?tool=bestpractice.com
Tratamento profilático
O tratamento profilático é um componente essencial do manejo da doença granulomatosa crônica e consiste de profilaxia antibacteriana com ou sem gamainterferona. O sulfametoxazol/trimetoprima reduz a incidência de infecção bacteriana em pacientes com doença granulomatosa crônica, com efeitos variáveis na incidência da infecção fúngica.[18]Mouy R, Veber F, Blanche S, et al. Long-term itraconazole prophylaxis against Aspergillus infections in thirty-two patients with chronic granulomatous disease. J Pediatr. 1994 Dec;125(6 Pt 1):998-1003.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7996377?tool=bestpractice.com
[19]Martire B, Rondelli R, Soresina A, et al. Clinical features, long-term follow-up and outcome of a large cohort of patients with chronic granulomatous disease: an Italian multicenter study. Clin Immunol. 2008 Feb;126(2):155-64.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18037347?tool=bestpractice.com
[72]Margolis DM, Melnick DA, Alling DW, et al. Trimethoprim-sulfamethoxazole prophylaxis in the management of chronic granulomatous disease. J Infect Dis. 1990 Sep;162(3):723-6.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/2117627?tool=bestpractice.com
Pacientes que tenham alergia ao sulfametoxazol/trimetoprima podem ser tratados com antibióticos alternativos. Pode ser necessário um agente adicional para cobrir o S aureus resistente à meticilina, se prevalente.
A profilaxia antifúngica com itraconazol se tornou o padrão de cuidado para os pacientes com doença granulomatosa crônica e mostrou reduzir a incidência de infecção fúngica.[73]Gallin JI, Alling DW, Malech HL, et al. Itraconazole to prevent fungal infections in chronic granulomatous disease. N Engl J Med. 2003 Jun 12;348(24):2416-22.
https://www.nejm.org/doi/full/10.1056/NEJMoa021931#t=article
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12802027?tool=bestpractice.com
Infecções por Aspergillus têm sido a causa mais comum de morte em pacientes com doença granulomatosa crônica, embora isto esteja mudando com o uso disseminado de profilaxia antifúngica.[5]Winkelstein JA, Marino MC, Johnston RB Jr., et al. Chronic granulomatous disease: report on a national registry of 368 patients. Medicine (Baltimore). 2000 May;79(3):155-69.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/10844935?tool=bestpractice.com
[19]Martire B, Rondelli R, Soresina A, et al. Clinical features, long-term follow-up and outcome of a large cohort of patients with chronic granulomatous disease: an Italian multicenter study. Clin Immunol. 2008 Feb;126(2):155-64.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18037347?tool=bestpractice.com
[15]Hasui M. Chronic granulomatous disease in Japan: incidence and natural history. The Study Group of Phagocyte Disorders of Japan. Pediatr Int. 1999 Oct;41(5):589-93.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/10530081?tool=bestpractice.com
Se o itraconazol não for tolerado, escolha um medicamento profilático antifúngico alternativo que seja eficaz contra a espécie de Aspergillus. O voriconazol é uma alternativa oral, mas traz o risco de danos hepáticos reversíveis, fotossensibilidade e neoplasia maligna cutânea.[60]Herbrecht R, Denning DW, Patterson TF, et al. Voriconazole versus amphotericin B for primary therapy of invasive aspergillosis. N Engl J Med. 2002 Aug 8;347(6):408-15.
https://www.nejm.org/doi/full/10.1056/NEJMoa020191#t=article
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12167683?tool=bestpractice.com
[61]Antachopoulos C, Walsh TJ, Roilides E. Fungal infections in primary immunodeficiencies. Eur J Pediatr. 2007 Nov;166(11):1099-117.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17551753?tool=bestpractice.com
[74]Williams K, Mansh M, Chin-Hong P, et al. Voriconazole-associated cutaneous malignancy: a literature review on photocarcinogenesis in organ transplant recipients. Clin Infect Dis. 2014 Apr;58(7):997-1002
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24363331?tool=bestpractice.com
Posaconazol foi usado na terapia de resgate em pacientes, embora isso restrinja as opções de tratamento para infecção súbita.[75]Segal BH, Barnhart LA, Anderson VL, et al. Posaconazole as salvage therapy in patients with chronic granulomatous disease and invasive filamentous fungal infection. Clin Infect Dis. 2005 Jun 1;40(11):1684-8.
https://cid.oxfordjournals.org/content/40/11/1684.full
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15889369?tool=bestpractice.com
Níveis séricos do medicamento podem ser necessários em pacientes medicados com antifúngicos azólicos.
A gamainterferona reduz a incidência de infecção, embora os resultados dos estudos sejam conflitantes.[33]Foster CB, Lehrnbecher T, Mol F, et al. Host defense molecule polymorphisms influence the risk for immune-mediated complications in chronic granulomatous disease. J Clin Invest. 1998 Dec 15;102(12):2146-55.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC509169/pdf/1022146.pdf
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/9854050?tool=bestpractice.com
[76]The International Chronic Granulomatous Disease Cooperative Study Group. A controlled trial of interferon gamma to prevent infection in chronic granulomatous disease. N Engl J Med. 1991 Feb 21;324(8):509-16.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/1846940?tool=bestpractice.com
[77]Weening RS, Leitz GJ, Seger RA. Recombinant human interferon-gamma in patients with chronic granulomatous disease - European follow up study. Eur J Pediatr. 1995 Apr;154(4):295-8.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7607280?tool=bestpractice.com
[78]Marciano BE, Wesley R, De Carlo ES, et al. Long-term interferon-gamma therapy for patients with chronic granulomatous disease. Clin Infect Dis. 2004 Sep 1;39(5):692-9.
https://cid.oxfordjournals.org/content/39/5/692.long
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15356785?tool=bestpractice.com
[79]Goldblatt D. Current treatment options for chronic granulomatous disease. Expert Opin Pharmacother. 2002 Jul;3(7):857-63.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12083986?tool=bestpractice.com
Além disso, os efeitos adversos limitam o uso. O uso de rotina da gamainterferona é altamente variável mesmo entre os especialistas. A febre é um efeito adverso comum associado ao tratamento com interferona. No entanto, a ocorrência de febre em um paciente com doença granulomatosa crônica sempre justifica uma avaliação clínica.
Transplante alogênico de células-tronco
O transplante alogênico de células-tronco é um procedimento curativo, embora possua seus próprios riscos de mortalidade e morbidade, principalmente se realizado mais tarde na vida do paciente. A sobrevida global é superior a 80%, com a maioria dos pacientes sobreviventes a atingir a cura, principalmente se um doador com antígeno leucocitário humano (HLA) compatível estiver disponível.[80]Hasegawa D, Fukushima M, Hosokawa Y, et al. Successful treatment of chronic granulomatous disease with fludarabine-based reduced-intensity conditioning and unrelated bone marrow transplantation. Int J Hematol. 2008 Jan;87(1):88-90.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18224420?tool=bestpractice.com
[81]Sastry J, Kakakios A, Tugwell H, et al. Allogeneic bone marrow transplantation with reduced intensity conditioning for chronic granulomatous disease complicated by invasive Aspergillus infection. Pediatr Blood Cancer. 2006 Sep;47(3):327-9.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16628555?tool=bestpractice.com
[82]Parikh SH, Szabolcs P, Prasad VK, et al. Correction of chronic granulomatous disease after second unrelated-donor umbilical cord transplantation. Pediatr Blood Cancer. 2007 Dec;49(7):982-4.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17941061?tool=bestpractice.com
[83]Seger RA, Gungor T, Belohradsky BH, et al. Treatment of chronic granulomatous disease with myeloablative conditioning and an unmodified hemopoietic allograft: a survey of the European experience, 1985-2000. Blood. 2002 Dec 15;100(13):4344-50.
https://bloodjournal.hematologylibrary.org/cgi/content/full/100/13/4344
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12393596?tool=bestpractice.com
[84]Del Giudice I, Iori AP, Mengarelli A, et al. Allogeneic stem cell transplant from HLA-identical sibling for chronic granulomatous disease and review of the literature. Ann Hematol. 2003 Mar;82(3):189-92.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/12634956?tool=bestpractice.com
[85]Kansoy S, Kutukculer N, Aksoylar S, et al. Successful bone marrow transplantation in an 8-month-old patient with chronic granulomatous disease. Turk J Pediatr. 2006 Jul-Sep;48(3):253-5.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17172071?tool=bestpractice.com
[86]Soncini E, Slatter MA, Jones LB, et al. Unrelated donor and HLA-identical sibling haematopoietic stem cell transplantation cure chronic granulomatous disease with good long-term outcome and growth. Br J Haematol. 2009 Apr;145(1):73-83.
http://onlinelibrary.wiley.com/doi/10.1111/j.1365-2141.2009.07614.x/full
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/19222467?tool=bestpractice.com
Avanços recentes no apoio de cuidado intensivo e nos regimes de condicionamento cuidadosamente aplicados estão melhorando a mortalidade e morbidade para pacientes de transplante.
O transplante deve ser considerado assim que o diagnóstico for estabelecido, se um doador familiar compatível estiver disponível.[53]Bonilla FA, Khan DA, Ballas ZK, et al. Practice parameter for the diagnosis and management of primary immunodeficiency. J Allergy Clin Immunol. 2015 Nov;136(5):1186-205.e1-78.
https://www.doi.org/10.1016/j.jaci.2015.04.049
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/26371839?tool=bestpractice.com
Adicionalmente, doadores compatíveis não familiares (incluindo sangue do cordão umbilical) devem ser considerados como fontes apropriadas para células-tronco em crianças. Em adultos, deve-se fazer uma consideração cuidadosa dados os riscos e benefícios em potencial do transplante de células-tronco.
O transplante de células-tronco deve ser realizado em centros clínicos especializados no transplante para transtornos de imunodeficiência primária. O transplante de células-tronco foi utilizado com sucesso para resgatar pacientes com infecção refratária, embora os riscos sejam maiores.