O transplante de células-tronco hematopoéticas (TCTH) ou a terapia gênica são os únicos tratamentos definitivos para os pacientes com imunodeficiência combinada grave (IDCG).[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[46]Filipovich A. Hematopoietic cell transplantation for correction of primary immunodeficiencies. Bone Marrow Transplant. 2008 Aug;42 Suppl 1:S49-52.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18724301?tool=bestpractice.com
[47]Farinelli G, Capo V, Scaramuzza S, et al. Lentiviral vectors for the treatment of primary immunodeficiencies. J Inherit Metab Dis. 2014 Jul;37(4):525-33.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24619149?tool=bestpractice.com
O TCTH é o tratamento principal; a terapia gênica é uma tecnologia nova.
A terapia de reposição enzimática está disponível para os pacientes com IDCG por deficiência de adenosina desaminase.
O diagnóstico precoce é fundamental, pois os bebês que recebem tratamento definitivo antes do início das infecções têm uma melhora notável nos desfechos de sobrevida em longo prazo.[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[23]Fischer A. Severe combined immunodeficiencies (SCID). Clin Exp Immunol. 2000 Nov;122(2):143-9.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1905779
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11091267?tool=bestpractice.com
[24]Dvorak CC, Cowan MJ. Hematopoietic stem cell transplantation for primary immune deficiency disease. Bone Marrow Transplant. 2008 Jan;41(2):119-26.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17968328?tool=bestpractice.com
Medidas de suporte antes do tratamento curativo
O manejo de pacientes diagnosticados com IDCG antes do tratamento curativo bem-sucedido (TCTH ou terapia gênica) inclui as seguintes medidas para ajudar a reduzir o risco de infecções até que haja evidências de imunocompetência:[4]Bonilla FA, Khan DA, Ballas ZK, et al. Practice parameter for the diagnosis and management of primary immunodeficiency. J Allergy Clin Immunol. 2015 Nov;136(5):1186-205.e1-78.
http://www.jacionline.org/article/S0091-6749(15)00883-0/fulltext
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/26371839?tool=bestpractice.com
[21]Heimall J, Buckley RH, Puck J, et al. Recommendations for screening and management of late effects in patients with severe combined immunodeficiency after allogenic hematopoietic cell transplantation: a consensus statement from the second pediatric blood and marrow transplant consortium international conference on late effects after pediatric HCT. Biol Blood Marrow Transplant. 2017 Aug;23(8):1229-40.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6015789
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/28479164?tool=bestpractice.com
[48]Bakare N, Menschik D, Tiernan R, et al. Severe combined immunodeficiency (SCID) and rotavirus vaccination: reports to the Vaccine Adverse Events Reporting System (VAERS). Vaccine. 2010 Sep 14;28(40):6609-12.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/20674876?tool=bestpractice.com
Isolamento de crianças e adultos doentes (hospitalização não necessária)
Uso de água fervida e filtrada para preparar alimentação artificial
Suplementação de imunoglobulina (também pode ser necessária após o TCTH para deficiência na imunidade humoral persistente)
Profilaxia antibacteriana
Profilaxia antifúngica
Profilaxia antiviral
Evitar vacinas de vírus vivo atenuado
Caso sejam indicados hemoderivados, usar hemoderivados irradiados, desleucocitados, negativos para citomegalovírus (CMV)
Interromper o aleitamento materno, a menos que haja evidências de que a mãe está negativa para CMV
TCTH
Taxas de sobrevida global de, aproximadamente, 95% têm sido registradas em pacientes submetidos a TCTH para IDCG nos primeiros 3.5 meses de vida.[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
O transplante de células-tronco com um doador familiar compatível com antígeno leucocitário humano (HLA) é preferível e vários estudos têm mostrado que ele fornece melhor sobrevivência, reconstituição imunológica e sobrevida global que doadores não familiares compatíveis com HLA ou doadores familiares não compatíveis com HLA.[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
[24]Dvorak CC, Cowan MJ. Hematopoietic stem cell transplantation for primary immune deficiency disease. Bone Marrow Transplant. 2008 Jan;41(2):119-26.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17968328?tool=bestpractice.com
[49]Griffith LM, Cowan MJ, Kohn DB, et al. Allogeneic hematopoietic cell transplantation for primary immune deficiency diseases: current status and critical needs. J Allergy Clin Immunol. 2008 Dec;122(6):1087-96.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18992926?tool=bestpractice.com
[50]Grunebaum E, Mazzolari E, Porta F, et al. Bone marrow transplantation for severe combined immune deficiency. JAMA. 2006 Feb 1;295(5):508-18.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16449616?tool=bestpractice.com
A sobrevida em cinco anos é maior entre os pacientes que receberam transplantes de irmãos doadores compatíveis (97%); o número comparativo para pacientes que receberam enxertos de doadores não aparentados é de 58% a 79% (dependendo da fonte do enxerto e da depleção de células T).[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
Infelizmente, os protocolos para TCTH em pacientes com IDCG não são uniformes, e estudos colaborativos multicêntricos são necessários para formalizar o tratamento e obter abordagens padrão ideais.[49]Griffith LM, Cowan MJ, Kohn DB, et al. Allogeneic hematopoietic cell transplantation for primary immune deficiency diseases: current status and critical needs. J Allergy Clin Immunol. 2008 Dec;122(6):1087-96.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18992926?tool=bestpractice.com
[51]Griffith LM, Cowan MJ, Notarangelo LD, et al. Primary immune deficiency treatment consortium (PIDTC) report. J Allergy Clin Immunol. 2014 Feb;133(2):335-47.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3960312
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24139498?tool=bestpractice.com
Terapia de reposição enzimática
Os pacientes com IDCG por deficiência de adenosina desaminase podem ser submetidos à terapia de reposição enzimática com adenosina desaminase peguilada (PEG-ADA).[52]Kohn DB, Hershfield MS, Puck JM, et al. Consensus approach for the management of severe combined immune deficiency caused by adenosine deaminase deficiency. J Allergy Clin Immunol. 2019 Mar;143(3):852-63.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30194989?tool=bestpractice.com
No entanto, não é um tratamento definitivo, e serve como medida temporária até que o tratamento definitivo (por exemplo, TCTH) possa ser realizado.[12]Gaspar HB, Aiuti A, Porta F, et al. How I treat ADA deficiency. Blood. 2009 Oct 22;114(17):3524-32.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2766674
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/19638621?tool=bestpractice.com
[52]Kohn DB, Hershfield MS, Puck JM, et al. Consensus approach for the management of severe combined immune deficiency caused by adenosine deaminase deficiency. J Allergy Clin Immunol. 2019 Mar;143(3):852-63.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30194989?tool=bestpractice.com
Ficou comprovado que o tratamento com PEG-ADA diminui os metabólitos linfotóxicos (adenosina e deoxiadenosina) e restaura a atividade enzimática.[53]Chan B, Wara D, Bastian J, et al. Long-term efficacy of enzyme replacement therapy for adenosine deaminase (ADA)-deficient severe combined immunodeficiency (SCID). Clin Immunol. 2005 Nov;117(2):133-43.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16112907?tool=bestpractice.com
O PEG-ADA está disponível como elapegademase, uma adenosina desaminase recombinante baseada em uma sequência de aminoácidos bovinos e conjugada ao monometoxipolietileno glicol. Ele está aprovado para o tratamento da IDCG por deficiência de adenosina desaminase.
Os desfechos de longo prazo em pacientes tratados com PEG-ADA não foram estudados de maneira prospectiva, mas a reconstituição imunológica parece ser variável.[54]Booth C, Gaspar HB. Pegademase bovine (PEG-ADA) for the treatment of infants and children with severe combined immunodeficiency (SCID). Biologics. 2009;3:349-58.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2726071
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/19707420?tool=bestpractice.com
Em uma coorte europeia, a reposição continuada de imunoglobulina foi necessária em 40% dos pacientes tratados com PEG-ADA por um ano, e a sobrevida global entre os pacientes que receberam PEG-ADA isoladamente (ou seja, sem TCTH0) foi de 85%.[55]Booth C, Hershfield M, Notarangelo L, et al. Management options for adenosine deaminase deficiency; proceedings of the EBMT satellite workshop (Hamburg, March 2006). Clin Immunol. 2007 May;123(2):139-47.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17300989?tool=bestpractice.com
Os pacientes que recebem terapia de reposição enzimática para IDCG com deficiência de ADA desenvolvem gradativamente níveis reduzidos de células T, células B e células Natural Killer com respostas proliferativas insatisfatórias.[53]Chan B, Wara D, Bastian J, et al. Long-term efficacy of enzyme replacement therapy for adenosine deaminase (ADA)-deficient severe combined immunodeficiency (SCID). Clin Immunol. 2005 Nov;117(2):133-43.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16112907?tool=bestpractice.com